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1、2022全锁骨或次全锁骨切除及个体化重建治疗锁骨原发恶性肿瘤（全文）摘要目的探讨修复锁骨原发恶性肿瘤整块切除术后锁骨区巨大骨与软组织缺损的方法及肩关节功能疗效。方法回顾性分析2018年1月至2021年12月收治的3例锁骨原发恶性肿瘤行肿瘤整块切除（全锁骨或次全锁骨切除）及个体化修复锁骨区骨与软组织缺损的患者资料，均为女性，年龄分别为48、57、14岁。肿瘤类型为骨肉瘤、孤立性浆细胞瘤、多形性未分化肉瘤。术后辅助化疗及肩关节康复锻炼，评估肿瘤转归及肩关节活动，功能评分采用骨与软组织肿瘤功能评分（Muscu1.oske1.eta1.TumorSocietyscore,MSTS）、Constant-
2、Mur1.ey评分及美国加州大学（UniversityofCa1.ifornia,1.osAnge1.es,UC1.A）肩关节评分系统。结果3例均获得随访，随访时间分别为33、23、8个月，至末次随访均未见肿瘤复发及转移。在肿瘤切除后，1例骨肉瘤及1例多形性未分化肉瘤患者行锁骨钢板联合先进人工韧带加强系统（Iigamentadvancedreinforcementsystemf1.ARS）重建,1例孤立性浆细胞瘤患者行1.ARS韧带重建，末次随访MSTS分别为28、30、28分，Constant-Mur1.ey评分分别为80、90、84分，UC1.A评分分别为29、33、30分。围手术期及随访
3、期间内无并发症发生。结论锁骨原发恶性肿瘤整块切除后重建锁骨及周围重要韧带对术后肩关节活动功能恢复意义重大，锁骨及胸锁关节重建后可获得较满意的稳定性及良好的肩关节功能。锁骨作为上肢肩胛带的组成部分，是连接肩胛骨、肱骨及胸骨的形细长骨。其发育和结构与其他管状骨存在较大差异，其内部基本由大量松质骨及极少量红骨髓组成，表面为厚皮质骨，血液供应相较于管状骨稀疏。作为肩胛带的组成骨，锁骨通过多条韧带及关节将胸骨与肩胛骨、肱骨相连。同时，锁骨是三角肌、胸锁乳突肌、胸大肌、胸骨舌骨肌的起点，是斜方肌和锁骨下肌的止点。锁骨在维持肩关节的正常功能和维持正常的肩部外形起极其重要的作用123。因此，切除锁骨及周围关节
4、韧带后，肩关节的外观及功能将受到巨大影响456;此外，颈区和胸区的筋膜可有效地保护及保证颈部血管、锁骨下血管及臂丛神经的功能I%,因此锁骨切除后在一定程度上引起神经及循环系统障碍，如锁骨肋骨综合征。锁骨是肩胛带区较少见的肿瘤或瘤样病变发病部位，其中恶性肿瘤仅占全部骨恶性肿瘤中的1.15%9,o,i1因此，目前少有锁骨肿瘤尤其是恶性肿瘤切除的大宗病例报告，多数以个案报道为主0,13,14,15。我国多家骨肿瘤中心收治的锁骨肿瘤中恶性肿瘤占35.3%65.2%。其中，原发性恶性锁骨肿瘤以软骨肉瘤、尤文肉瘤、淋巴瘤及骨髓瘤多见，转移性肿瘤在锁骨肿瘤中占比44.82%i1.i60目前，最为普遍的锁骨恶
5、性肿瘤治疗方法仍然是手术切除，而锁骨恶性肿瘤切除后的骨与软组织缺损修复方式却不尽相同，包括旷置术、生物重建及非生物重建等7,16,17,18,19。其中，生物重建包括自体肋骨重建、自体腓骨重建及大段异体骨重建口6,17,18；非生物重建主要是骨水泥重建口9和3D打印人工锁骨假体重建2。，2生物重建在一定程度上有利于骨质愈合及长期稳定，但同时也增加了手术创伤，而且对全锁骨切除患者很难达到解剖学重建，导致后期骨折及脱位等并发症的发生。相较于生物重建，非生物重建方式具有简便、快捷的特点，可明显缩短手术时间并减少手术创伤，同时能保持肩部外形，但是远期效果不佳，因此只适用于一些转移瘤患者。我们对锁骨原发
6、恶性肿瘤病例采用肿瘤整块切除(锁骨全切或次全切除讲利用适当长度的锁骨钢板联合先进人工韧带加强系统(1.igamentadvancedreinforcementsystemf1.ARS)重建锁骨及周围重要韧带的方法。本研究通过回顾性分析我中心治疗的锁骨原发恶性肿瘤患者的治疗效果，结合文献复习并评估锁骨全切或次全切后重建锁骨及周围软组织对患者肩关节功能的影响。研究目的：了解本中心收治的锁骨恶性肿瘤发生率情况；评估锁骨及周围软组织重建术对患者肩关节功能的影响；提出简便、有效的锁骨及周围软组织重建方式。资料与方法一、纳入及排除标准纳入标准：经临床症状、体格检查、影像学检查及穿刺活组织检查诊断为锁骨原发
7、恶性肿瘤；根据术者经验和患者倾向于本中心行锁骨全切或次全切除术；适当长度锁骨钢板包裹人工韧带重建锁骨或利用人工韧带重建锁骨周围重要韧带；主要观察指标包括肿瘤学转归及肩关节功能情况。排除标准：末次随访时已死亡而无法进行功能评分者；临床、影像学及功能随访资料不全者。二、一般资料回顾性分析2018年1月至2021年12月连续收治的4例锁骨原发恶性肿瘤行锁骨全切或次全切除的患者资料，治疗前均完善相关影像学检查及病灶穿刺活组织检查，病理结果分别为隆突性皮肤纤维肉瘤、放疗后继发性骨肉瘤、孤立性浆细胞瘤及多形性未分化肉瘤。病例1:女，48岁，右锁骨骨肉瘤。锁骨下窝局部隆起性质硬肿物，无压痛，皮肤无发红或破溃
8、，右肩关节活动无明显受限。颈肩部MRI示右锁骨前方可见类圆形占位，约53mm42mm38mm,累积左侧锁骨近段，边界不清晰（图1）。图1女，48岁，骨肉瘤A,B颈肩部MR冠状位、横断位T1.WI增强显像示肿瘤位于右锁骨下区与臂丛神经及锁骨下血管关系密切，向后突入胸腔C术后锁骨区正位X线片示锁骨次全切除后残留少量远端锁骨，锁骨钢板在位病例2:女，57岁，右锁骨孤立性浆细胞瘤。右锁骨近段隆起性质硬肿物，表面皮肤菲薄、发红，无溃烂，压痛明显，右肩关节活动轻度受限。颈肩部MRI示右锁骨近端骨质破坏，其内软组织肿块影，邻近骨皮质不连续，约47mm35mm33mm,边界尚清晰（图2）。图2女，57岁，孤立
9、性浆细胞瘤A,B颈肩部MR冠状位、横断位T1.WI增强显像示肿瘤已侵蚀右侧锁骨近端，见肿瘤明显强化C术后锁骨区正位X线片示锁骨次全切除后残留远端1/3锁骨病例3:女，14岁，左锁骨多形性未分化肉瘤。左锁骨区可见巨大软组织肿物，表面皮肤菲薄、发红，无溃烂，压痛明显，左肩关节活动轻度受限。颈肩部MR1.示左锁骨近中段骨质破坏伴巨大分叶状软组织肿块影，约99mm72mm82mm,边界不清晰（图3）。图3女，14岁，多形性未分化肉瘤A,B颈肩部MR冠状位T1.WI增强显像示肿瘤已侵蚀左侧锁骨近端并压迫左侧颈总血管及锁骨下血管肿瘤大部分强化明显且部分突入胸腔C术后锁骨区正位X线片示锁骨全切除后锁骨钢板在
10、位本研究方案获得南方医科大学第三附属医院（广东省骨科医院）伦理委员会批准（2022-伦审-008）,术前充分与患者及家属沟通并签署知情同意书（尽可能满足患者要求）。三、术前治疗及准备骨肉瘤患者在术前进行2个疗程新辅助化疗（多柔口比星、顺柏、异环磷酰胺及大剂量甲氨蝶畛）；多形性未分化肉瘤患者在术前进行2个疗程新辅助化疗（同前）；孤立性浆细胞瘤患者术前均未进行新辅助化疗或放疗。术前详细询问病史，完善体格检查、MR1.CT扫描及CTA检查，必要时完善术前多学科（血管外科、病理科、胸外科、血液内科、创伤外科及重症医学科等）会诊评估肿瘤情况并设计切除范围、切除后重建方式及术后辅助治疗方案。四、手术方法（
11、-）手术原则3例在明确诊断后均按照美国国立综合癌症网络（Nationa1.ComprehensiveCancerNetwork,NCCN）指南彳亍规范化治疗，包括新辅助化疗（必要时）、手术治疗、辅助化疗及手术后康复锻炼。手术原则：按Enneking肿瘤切除边界要求，根据术前影像学资料对肿瘤切除边界（包括锁骨截骨平面及周围软组织切除范围）进行设计；严格按照术前设计的切除方案，全切或次全切除锁骨及肿瘤；根据肿瘤整块切除后剩余锁骨及周围软组织情况，结合患者要求利用锁骨钢板和1.ARS进行重建；术中根据实际颈肩部皮肤软组织缺损情况，必要时利用带血管蒂的背阔肌皮瓣重建颈肩部缺损的皮肤软组织；手术目标为整
12、块切除肿瘤并个性化重建颈肩部及锁骨区骨与软组织缺损。（二）手术方法1 .锁骨全切或次全切除根据患者颈肩部及胸前区皮肤情况设计手术入路，结合术前影像学资料评估手术切除边界，从锁骨前区、颈部及肩背部分别游离肿瘤，距肿瘤反应区23cm处进行截骨（胸骨或锁骨）及切断韧带（肩锁韧带、斜方韧带、锥状韧带）。韧带肌腱切断时根据具体肿瘤累及范围，保留部分韧带肌腱，以备肿瘤切除后重建。小心游离颈外侧区和锁骨下区全部血管（包括血管鞘膜）及神经，必要时切除部分血管壁并进行修补处理，同周围正常肌肉及骨质整块切除肿瘤。2 .锁骨及周围软组织重建肿瘤切除后根据软组织及锁骨缺损情况进行个性化重建处理。个性化重建方式包括：单
13、纯利用1.ARS（1.aboratoiredApp1.icationetdeRechercheScientifique公司，法国）重建锁骨周围肌腱及韧带；利用1.ARS包裹锁骨钢板重建锁骨，同时重建锁骨周围肌腱及韧带（图4）。图4锁骨全切或次全切除及重建手术示方法意图A手术前肿瘤位置，位于锁骨区，肿瘤下方为锁骨动静脉及臂丛神经，肿瘤内侧与颈总动静脉毗邻B根据患者术前MR1.情况评估术中锁骨截断平面：锁骨全切内侧截骨平面为跨越胸锁关节，外侧截断平面为肩锁韧带、斜方韧带及三角韧带，必要时截断部分肩峰；次全切除截断平面位于锁骨并保留部分锁骨C切除肿瘤（全切或次全切锁骨）后暴露其下的锁骨下动静脉、臂丛
14、神经及内侧颈总动静脉D利用1.ARS韧带包裹锁骨钢板重建锁骨及重建远近端韧带3 .带血管蒂的背阔肌皮瓣移植根据皮肤软组织缺损情况利用带血管蒂的背阔肌皮瓣重建颈肩部软组织。关键技术在于充分游离肌皮瓣供血血管，由腋下通过皮下隧道将带血管蒂的背阔肌皮瓣转位至锁骨区及颈肩部。五、术后治疗骨肉瘤患者在术后行2个疗程辅助化疗（多柔毗星、顺铀、异环磷酰胺、大剂量甲氨蝶吟）；孤立性浆细胞瘤患者在术后转至血液科行进一步辅助化疗（硼替佐米、来那都胺、地塞米松）；多形性未分化肉瘤患者在术后行2个疗程辅助化疗（多柔叱星、异环磷酰胺、达卡巴嗪）。六、康复方法本组3例患者在手术后均在康复科医生的指导下进行相应康复锻炼。1
15、 .术后02周支具使用（除卧位外，其他体位均需佩戴）；淋巴引流手法、软组织贴扎技术和冷疗等物理因子治疗，缓解疼痛肿胀；术后24h即可开始耐受下肩各方向的等长收缩，开始肘、腕、手的主动运动以及进行肩关节的被动活动（切忌超过术中肩关节活动度）。2 .术后312周支具使用，控制疼痛肿胀；进行肩关节的被动活动（切忌超过术中肩关节活动度）；开始在辅助下进行肩前屈、后伸、外展的无痛主动运动（注意控制运动范围，避免假体脱位）；进行患肢免负重的日常生活训练。3 .术后1224周控制疼痛肿胀；加强被动全范围肩活动度练习；在被动接近全范围肩活动度无疼痛后，进行上肢的肌肉牵伸；在被动接近全范围肩活动范围（range
16、ofmotion,ROM）无疼痛后，再进行肩主动锻炼，否则建议以等长收缩、助动下或无痛下的主动非阻抗进行肌力锻炼（特别注重肩袖肌群、三角肌前部、外旋肌群的肌力恢复，避免肩脱位）。七、评价标准随访以门诊复查的形式，术后每3个月定期复查，包括询问病史、体格检查、锁骨及肩关节影像学检查（X线、CT及MRI）、胸部CT等评估肿瘤情况。采用骨与软组织肿瘤功能评分（Muscu1.oske1.eta1.TumorSocietyscore,MSTS）20xConStant-MUrIey评分21及美国加州大学（UniversityofCa1.ifornia,1.osAnge1.es,UC1.A）肩关节评分系统2
17、2评估肩关节功能和稳定性。每年进行PET-CT评估患者全身肿瘤情况。（-）肿瘤切除与重建记录手术切除范围，并通过锁骨及肩关节区域影像学检查（X线片、CT扫描及肌骨超声）评估内固定装置在位情况及软组织瘢痕形成情况。通过X线片及CT扫描肩关节并测量肩胛带中各骨性结构之间或钢板与骨性结构之间的间隙。通过肌骨彩超评估人工韧带或钢板与周围正常软组织间是否形成积液或形成间隙，同时评估人工韧带重建区域瘢痕形成情况。（二）肿瘤学结果通过锁骨及肩关节区域影像学检查（X线、CT和MR1.）评估肿瘤是否复发；通过胸部CT评估肿瘤是否有肺转移；通过PET-CT检查评估肿瘤是否有除肺部外其他远隔转移。（三）肩关节功能1
18、 .MSTS评分MSTS功能评分系统包括整体影响患者的因素（包括疼痛、活动功能、满意度等）及影响上肢（如手的位置、手灵活度、上举能力）或下肢的特殊因素（如是否应有外部辅助器械、行走能力、步态等），共有六个项目，每项指标评分从05分，总分为30分。评分越高表示术后肩关节功能恢复越好。2 .COnStant-MurIey评分ConStant肩关节评分系统包括疼痛程度、日常生活、肩关节活动度和肌力4个方面，其中疼痛程度15分、日常生活20分、肩关节活动度40分、肌力25分，总分为100分。评分分数越高表明肩关节功能越好，反之肩关节功能越差。3 .UC1.A评分UC1.A肩关节评分系统包括疼痛、功能、
19、前屈活动范围、前屈力量（徒手）和患者满意度5个方面，其中疼痛10分、功能10分、前屈曲活动范围5分、前屈力量5分、患者满意度5分，总分为35分。优，34-35分；良，29-33分；差，29分。结果一、肿瘤切除与重建本组3例均顺利完成锁骨全切或次全切手术（均达到锁骨恶性肿瘤整块切除），并进行不同程度的锁骨及周围软组织重建。1例多形性未分化肉瘤接受带血管蒂的背阔肌皮瓣移植，余2例未行皮瓣移植。1例骨肉瘤与1例多形性未分化肉瘤在锁骨全切或次全切除术后进行锁骨钢板联合1.ARS重建方式，末次随访时钢板均在位。通过肌骨超声观察人工韧带重建区域瘢痕形成情况，发现术后2周人工韧带周围仍可见明显液性暗区，考虑
20、积液。手术4周后，胸骨端人工韧带重建区域周围开始出现瘢痕；手术5周后，肱骨端人工韧带重建区域周围开始出现瘢痕，周围积液逐渐减少。1例孤立性浆细胞瘤在锁骨次全切除术后行1.ARS韧带重建锁骨近端韧带及胸锁关节重建。术后定期做肌骨超声，发现术后3周人工韧带周围仍可见明显液性暗区，考虑积液。手术第5周，积液基本吸收并周围开始出现瘢痕。二、肿瘤学结果本组设定末次随访时间为2022年7月31日，3例随访时间分别为33、23和8个月，随访期间内未发现肿瘤复发或转移。三、功能评分3例患者（病例1.2、3）在末次随访时MSTS分别为28、28和30分，ConStant-MUrIey评分分别为80、84、90分
21、，UC1.A评分分别为29分、30分和33分（图5）。图5女，14岁，左锁骨多形性未分化肉瘤A颈肩部MRI示左锁骨近中段骨质破坏伴巨大分叶状软组织肿块影，大小约99mm72mm82mm,边界不清晰,肿瘤与锁骨下动静脉分界不清晰，左侧臂丛神经呈受压推移改变B左锁骨区巨大软组织肿物，表面皮肤菲薄、发红，无溃烂，压痛明显C沿锁骨四周游离肿瘤后，近端切断部分胸骨、远端切断肩锁韧带、喙锁韧带，游离颈外侧区和锁骨下区全部血管、神经，肿瘤与锁骨下动脉前壁粘连严重，切除部分锁骨下动脉前壁后修补D肿瘤切除后裸露的锁骨下区及颈部血管、神经E选取合适锁骨钢板并利用1.ARS韧带包裹，重建锁骨及周围关节韧带F整块切除
22、后肿瘤外观G,H术后左肩关节功能与健侧接近四、并发症本组3例均顺利完成手术治疗，切口均为一期愈合。至末次随访，3例均无明显神经损伤、切口裂开、切口感染及延迟愈合等手术相关并发症发生。讨论一、锁骨解剖特点及功能锁骨是肩胛带中唯一与躯干形成滑膜关节的骨质，通过周围肌肉、筋膜和韧带与周围结构紧密相连1。作为肩胛带的主要组成部分，锁骨在稳定肩关节、辅助上肢活动及保持肩部外形等起着重要作用。本研究团队对1例左肩部巨大隆突性皮肤纤维肉瘤患者行全锁骨切除后未进行锁骨及周围软组织重建，肿瘤切除后利用缝线将肩胛骨肩峰、喙突及肌腱韧带缝合悬吊于胸壁。术后患者患侧肩胛骨及上肢下沉，肩部外形和肩关节功能上明显差于健侧
23、。二、锁骨肿瘤发病特点我国原发或继发于锁骨的恶性肿瘤约占全部骨恶性肿瘤的1.15%10oSmith等9总结了纽约Memoria1.So1.an-KetteringCancerCenter50年间锁骨肿瘤，其中恶性肿瘤占比约51.72%(30/58)本研究团队2018年1月至2021年12月共收治骨肿瘤患者1737例，其中锁骨肿瘤仅23例(1.32%),而其中恶性肿瘤为11例，占所有锁骨肿瘤的47.83%。不同于良性肿瘤或瘤样病变，锁骨恶性肿瘤往往在早期出现明显疼痛及肩关节功能障碍，骨质破坏严重时往往会导致病理性骨折。虽然发生于锁骨的肿瘤或瘤样病变在所有骨肿瘤的占比极低，但恶性肿瘤占比较高，且合
24、并病理性骨折时易引起周围重要血管神经损伤，因此骨肿瘤医生必须高度重视发生于此部位的肿瘤或瘤样病变。三、锁骨肿瘤切除对肩关节功能影响对于锁骨恶性肿瘤，尤其是合并病理性骨折或濒临骨折的恶性肿瘤，手术治疗是必不可少的。不仅如此，为达到理想的手术边界，需要切除大部分或全部锁骨及周围软组织。然而，作为肩胛带的主要组成部分，锁骨对维持肩关节稳定性、功能、肩部外形及对重要血管神经束的保护都起着极其重要的作用。锁骨肿瘤患者接受全锁骨切除后的肩关节功能恢复情况大多描述为良好，但缺少长期随访结果刀。相反，1.edger等3的临床治疗中发现切除锁骨后的成年患者在后期随访过程中因肩关节失稳导致其后期的肩部无力、疼痛和
25、臂丛神经损害。此外，一些患者在后期出现肩部肌肉萎缩、肩关节外形不对称或斜肩等并发症。不仅如此，一些非肿瘤性原因切除锁骨的患者后期康复过程中也会出现相似的术后并发症。本研究中3例均进行不同程度的锁骨或周围韧带及关节重建，从生物力学和临床证据角度出发，考虑锁骨肿瘤切除后必须行个性化重建处理，以避免长期随访中出现肩部无力、疼痛、功能障碍及臂丛神经损伤。四、锁骨肿瘤切除后重建方式锁骨位置表浅，全段均位于皮下，因此手术切除是治疗尚未累及周围重要血管神经的锁骨恶性肿瘤主要手段。然而，锁骨切除后造成的巨大骨与软组织缺损可能会引起相应近、远期并发症。因此多数研究者均主张在锁骨切除后需要进行重建，以尽可能恢复患
26、者肩部的外形及功能5,6。目前，锁骨恶性肿瘤切除术后重建方式主要包括生物重建和非生物重建。生物重建包括自体肋骨重建口刀、自体腓骨重建18及大段异体骨重建16,非生物重建主要是骨水泥重建19和3D打印人工锁骨假体重建20,21。带血管蒂或复合组织瓣的自体肋骨或腓骨重建锁骨在一定程度上有利于骨质愈合及长期稳定，但其操作难度较高、手术时间较长，不仅加大手术创伤，而且对于全锁骨切除患者很难达到解剖学重建，进而导致后期骨折及脱位等并发症的发生17,18。大段异体骨重建锁骨的方式较自体骨重建渐变，解剖形状匹配程度较高，可获得较为满意的肩部外形及功能，但是仍存在感染、骨不连及排斥反应等风险16。相较于生物重
27、建方式，骨水泥重建锁骨的方法具有简便、快捷且有效稳定肩锁关节的特点，同时能保持肩部外形，但是远期效果不佳，因此只适用于锁骨转移瘤患者19。3D打印人工锁骨假体重建方式解剖形态匹配度较高，可获得较为满意的肩部外形及功能，同时相较于生物重建能显著缩短手术时间，但是费用较传统生物重建及骨水泥重建昂贵。本研究提出一种简便、有效且经济的非生物重建方式，利用1.ARS包裹锁骨钢板以重建锁骨缺损，同时利用表面1.ARS重建锁骨周围关节及韧带（图1,图3,图5）。一方面，可避免钢板直接接触周围重要血管神经及皮肤；另一方面，相较于利用骨水泥结合生物补片的非生物重建更为方便且符合人体锁骨外形。锁骨术后定期随访中发现患侧肩部外形满意，肩关节功能良好，未出现明显疼痛、肩下垂、感染、排斥反应及伤口相关并发症，其中3例进行锁骨及周围韧带、关节重建的患者手术切口均一期愈合。本研究团队考虑锁骨恶性肿瘤切除后重建锁骨及周围关节韧带（尤其是胸锁关节、肩锁关节、斜方韧带及锥状韧带等）对于术后患者肩关节外形及活动功能恢复意义重大，锁骨及胸锁关节重建后可获得较满意的稳定性及良好的肩关节功能。本研究样本量有限，需进一步扩大样本量以验证锁骨肿瘤切除后重建锁骨及周围肌腱韧带的意义。
